吞咽痛是临床上较常见的症状，可由咽喉炎、胃食管反流性疾病、食管炎及食管肿瘤等原因所致，但在临床上仍存在少见情况，常常导致误诊。最近，来自英国莱斯特大学附属医院病理科的 Moreman 等报道了一例罕见原因所致吞咽痛，发表在近期的 Gut 杂志上。
病例介绍
患者男， 45 岁，因吞咽痛就诊。上消化道内镜检查未见异常，质子泵抑制剂治疗无效。食管 24 小时 PH 监测未发现反流，食管测压提示食管动力障碍（低振幅蠕动），当时考虑食管动力障碍为其病因。
患者于 6 年后出现吞咽痛加重，再次行上消化道内镜检查可见距中切牙 24 cm 处的近端食管有 1 cm 大小的小结节。内镜下活检有低级别粘液/管状腺癌的特征。 CT 及 PET-CT 检查未能定位肿瘤，且未发现任何转移灶，经多学科会诊建议患者行进一步内镜评估。患者未行超声内镜（EUS）检查。
图 1. 白光内镜下可见距中切牙 24 cm 处的近端食管结节；图 2. 放大内镜结合窄带成像技术见「乳头内毛细血管袢（IPCL）」，提示为轻微凹陷的鳞状上皮
随后，对病变进行内镜下切除，组织病理学检查结果示：低倍镜下结节边界清楚，由排列紧密的小管状结构包绕而成，周围可见淋巴组织，被覆一层正常鳞状上皮；高倍镜下细胞形态为立方体或柱状，胞质呈嗜酸性染色；腺体成分无明显改变，无核分裂象，无淋巴血管侵犯。
图 3. HE 染色，低倍镜，边界清楚的结节，周围见深染（蓝）的淋巴组织，结节由正常鳞状上皮覆盖；图 4. HE 染色，高倍镜，颗粒状浸润处可见腺体由胞质嗜酸性的细胞排列而成， 局部由相同细胞核的双层细胞排列，未见核分裂象
免疫组化显示 CK7、CK9、Cam5.2 阳性及局部 Ck5/6 和 34βE12 着色，而 CK20、p63、S100、TTF-1、CD56 和 CEA 均为阴性。内镜下切除 3 月和 15 月后复查内镜均显示切除部位愈合良好，未见复发，且患者吞咽痛的症状未再发作。
图 5. 病变切除 15 月后内镜下显示病灶切除部位愈合良好，未见复发。
那么问题来了，该患者的诊断是什么？
A. 食管腺瘤
B. 食管腺癌
C. 食管黏膜下腺管腺瘤
D. 食管平滑肌瘤
该患者最终诊断为食管黏膜下腺/导管腺瘤（OSGA）。该患者的临床表现、组织学特征及免疫组化特征均符合此诊断。
什么是 OSGA？
OSGA 在全世界仅有 10 例报道，且均无恶变倾向。值得注意的是，在外科手术前误诊为腺癌会导致对患者施行不必要的食管切除术。
OSGA 的典型内镜下表现为光滑、广基（若病变靠近胃食管交界处则为有蒂）及边界清楚的病变，可发生于食管的任何位置。EUS 可发现其特征性改变为不均匀的粘膜下低回声肿物，起源于第 2 层或第 3 层，伴有数个囊性病变，并可明确固有肌层未受累。显微镜检查可见肿瘤由数个扩大的腺管构成，包括毛细血管成分和管状成分，位于粘膜深处或粘膜下层。
OSGA 很少出现细胞异型增生，与小唾液腺腺瘤十分相似。然而，真性食管腺瘤常出现腺体异型增生，且与柱状上皮相关，如食管远端的 Barrett 食管以及食管入口处的「异位胃黏膜」。高清晰染色内镜检查可发现特征性绒毛和不规则血管。
条件允许的情况下，可行内镜下切除。
